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中华胃肠内镜电子杂志 ›› 2022, Vol. 09 ›› Issue (02) : 117 -119. doi: 10.3877/cma.j.issn.2095-7157.2022.02.022

病例报告

蓝色橡皮疱样痣综合征1例及文献回顾
高旭1, 党阳2, 马师洋1, 李尤宝2, 郝宇杰1, 李永1, 杨龙宝1, 刘娜1, 纪泛扑3, 王进海1,()   
  1. 1. 710004 西安,西安交通大学第二附属医院消化内科
    2. 710004 西安,西安交通大学第二附属医院皮肤科
    3. 710004 西安,西安交通大学第二附属医院感染科
  • 收稿日期:2021-12-07 出版日期:2022-05-15
  • 通信作者: 王进海
  • 基金资助:
    陕西省重点研发计划(2017ZDXM-SF-046)

Blue rubber bleb nevus syndrome: a case report and literature review

Xu Gao1, Yang Dang2, Shiyang Ma1   

  • Received:2021-12-07 Published:2022-05-15
引用本文:

高旭, 党阳, 马师洋, 李尤宝, 郝宇杰, 李永, 杨龙宝, 刘娜, 纪泛扑, 王进海. 蓝色橡皮疱样痣综合征1例及文献回顾[J/OL]. 中华胃肠内镜电子杂志, 2022, 09(02): 117-119.

Xu Gao, Yang Dang, Shiyang Ma. Blue rubber bleb nevus syndrome: a case report and literature review[J/OL]. Chinese Journal of Gastrointestinal Endoscopy(Electronic Edition), 2022, 09(02): 117-119.

患者男,17岁,因"间断乏力、头晕、黑便10年余"于2020年8月22日收入西安交通大学第二附属医院消化内科。详细病史:患者10年前开始间断出现乏力、头晕、黑便,期间化验血红蛋白最低至47 g/L,骨穿提示缺铁性贫血,每次均给予对症治疗,效果一般,症状仍有反复。4年前因急性腹痛就诊宝鸡市儿童医院,诊断肠套叠,予行手术治疗,术中切除之小肠及肠系膜见多发血管瘤。2年前复查胸部及全腹部CT提示:心血管系统密度减低,符合贫血表现,余未见明显异常;胃镜提示:浅表性胃炎,胆汁反流;肠镜提示:结肠多发血管瘤并出血;后转诊宝鸡市中心医院行结肠血管瘤病变肠节段切除术;术后恢复良好,复查血红蛋白120 g/L。于2020年8月12日复查肠镜提示:结肠术后改变,结肠多发血管瘤。为进一步治疗,于2020年8月22日收入我院,自诉家族中无类似患者。入院查体:体温36.5℃、脉搏75次/分、血压120/70 mmHg,发育正常,面容正常,左足第四脚趾可见一约1 cm紫蓝色橡胶样肿物,柔软、压之可褪色(图1),心肺腹查体未见明显异常。入院辅助检查:血尿常规、肝肾功、肝炎系列、凝血六项等未见明显异常;胸部正位片、上腹部超声检查、心电图均未见明显异常。

图1 足趾紫蓝色橡胶样肿物
图2 内镜下血管瘤硬化剂注射治疗注:A、B:注射聚桂醇前、C、D:注射聚桂醇中、E、F:注射聚桂醇后
表1 蓝色橡皮疱样痣综合征内镜治疗相关文献
第一作者 发表年份 年龄(岁) 性别 部位 干预措施 术后并发症
Shahed等[4] 1990 19 食管、胃、十二指肠、小肠、结肠 内镜激光治疗+手术切除
Ng等[5] 2003 8个月 盲肠、降结肠、直肠 氩离子凝固术
Enders等[6] 2009 20 胃、结肠、直肠 氩离子凝固术
Mavrogenis等[7] 2011 16 小肠、结肠 内镜下组织粘合剂注射
李红梅等[8] 2011 15 胃、十二指肠、小肠、盲肠 内镜下硬化剂注射+腹腔镜小肠多发血管瘤切除
赵晶等[9] 2011 24 食管、胃、十二指肠、结肠、直肠 内镜下硬化、套扎及内镜下黏膜下层剥离术
Guo等[10] 2013 22 结肠 内镜下尼龙套扎术+硬化剂治疗
Grammatopoulos等[11] 2013 20 空肠、结肠 内镜下套扎
Ning等[12] 2015 10 食管、胃、结肠 内镜下硬化剂注射
Arena等[13] 2015 34 回肠 肠切除术+内镜套扎
Wu等[14] 2017 19 内镜黏膜切除结扎术+氩离子凝固术
Wu等[15] 2017 24 结肠 内镜下套扎+电凝治疗
刘贞等[16] 2018 20 胃、结肠 内镜下硬化剂注射
Malafaia等[17] 2019 9 胃、小肠、结肠 内镜下硬化剂注射+氩离子凝固术
Kumei等[18] 2019 10 十二指肠 内镜下硬化剂注射
Campos-Murguía等[19] 2020 44 空肠 内镜下组织粘合剂注射+套扎
Tang等[20] 2020 N/A 食管、小肠 内镜下硬化剂注射
Xu等[21] 2020 17 胃、小肠、降结肠 内镜黏膜切除结扎术+腹腔镜小肠病变切除
Marakhouski等[22] 2021 4 小肠 内镜下硬化剂注射
王晓月等[23] 2021 28 小肠 内镜下硬化剂注射+氩离子凝固术
[1]
Thrash B, Patel M, Shah KR,et al. Cutaneous manifestations of gastrointestinal disease: part II[J]. J Am Acad Dermatol2013, 68(2):211.e1-33;quiz 244-6.
[2]
Mogler C, Beck C, Kulozik A,et al. Elevated expression of c-kit in small venous malformations of blue rubber bleb nevus syndrome[J]. Rare Tumors20102(2):e36.
[3]
Zhou J, Zhao Z, Sun T,et al. Efficacy and Safety of Sirolimus for Blue Rubber Bleb Nevus Syndrome: A Prospective Study[J]. Am J Gastroenterol2021116(5):1044-1052.
[4]
Shahed M, Hagenmüller F, Rösch T,et al. A 19-year-old female with blue rubber bleb nevus syndrome. Endoscopic laser photocoagulation and surgical resection of gastrointestinal angiomata[J]. Endoscopy199022(1):54-56.
[5]
Ng WT, Kong CK. Argon plasma coagulation for blue rubber bleb nevus syndrome in a female infant[J]. Eur J Pediatr Surg200313(2):137-139.
[6]
Ng EK, Cheung FK, Chiu PW. Blue rubber bleb nevus syndrome: treatment of multiple gastrointestinal hemangiomas with argon plasma coagulator[J]. Dig Endosc200921(1):40-42.
[7]
Mavrogenis G, Coumaros D, Tzilves D,et al. Cyanoacrylate glue in the management of blue rubber bleb nevus syndrome[J]. Endoscopy, 201143(Suppl 2 UCTN):E291-292.
[8]
李红梅,张澍田.蓝色橡皮疱样痣综合征1例[J].胃肠病学201217(1):59-60.
[9]
赵晶,高善玲,刘冰熔,等.蓝色橡皮疱痣综合征1例[J].世界华人消化杂志201119(19):2081-2083.
[10]
Guo W, Peng Z, Tang X,et al. Endoscopic management of blue rubber bleb nevus syndrome: A case report[J]. Exp Ther Med20136(5):1159-1162.
[11]
Grammatopoulos A, Petraki K, Katsoras G. Combined use of band ligation and detachable snares (endoloop) in a patient with blue rubber bleb nevus syndrome[J]. Ann Gastroenterol201326(3):264-266.
[12]
Ning S, Zhang Y, Zu Z,et al. Enteroscopic sclerotherapy in blue rubber bleb nevus syndrome[J]. Pak J Med Sci2015, 31(1):226-228.
[13]
Arena M, Virdis M, Morandi E,et al. Blue rubber bleb nevus syndrome: combined surgical and endoscopic treatment[J]. Endoscopy201547(Suppl 1 UCTN):E372-273.
[14]
Wu C, Tan Q, Zhang Q,et al. Successful Endoscopic Resection of Blue Rubber Bleb Nevus Syndrome in the Stomach Using a Snare[J]. Am J Gastroenterol2017112(10):1494-1494.
[15]
Wu C, Luo R, Li X,et al. Endoscopic management of blue rubber bleb nevus syndrome in the colon with hemostatic clamp and snare[J]. Endoscopy201749(6):E149-E150.
[16]
刘贞,靳海峰,冯子坛,等. 蓝色橡皮疱痣综合征一例误诊报告[J].临床误诊误治201831(3):32-34.
[17]
Malafaia MC, Heissat S, Jacob P,et al. Blue rubber bleb nevus syndrome: endoscopic treatment with sclerotherapy during double-balloon enteroscopy in a 9-year-old boy[J]. Endoscopy201951(5):E98-E100.
[18]
Kumei T, Toya Y, Shiohata T,et al. Gastrointestinal: Endoscopic injection sclerotherapy for duodenal vascular malformation in blue rubber bleb nevus syndrome[J]. J Gastroenterol Hepatol201934(6):963-963.
[19]
Campos-Murguía A, Zamora-Nava LE. An endoscopic multimodal approach in a patient with blue rubber bleb nevus syndrome and acute bleeding[J].Endoscopy202153(9): E338-E339.
[20]
Tang XY, He CH, Liao Z. Successful endoscopic diagnosis and treatment of blue rubber bleb nevus syndrome[J]. Endoscopy, 202153(4):E118-E119.
[21]
Xu Y, Wu Y, Dai Z,et al. A combination of single-balloon enteroscopy-assisted laparoscopy and endoscopic mucosal resection for treating gastrointestinal venous malformations in blue rubber bleb nevus syndrome: a case report[J]. BMC Gastroenterol202020(1):182-182.
[22]
Marakhouski K, Sharafanovich E Kolbik U,et al. Endoscopic treatment of blue rubber bleb nevus syndrome in a 4-year-old girl with long-term follow-up: A case report[J]. World J Gastrointest Endosc202113(3):90-96.
[23]
王晓月,林军.蓝色橡皮疱痣综合征一例[J].临床内科杂志202138(3):215-216.
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