十二指肠Brunner腺错构瘤(布氏腺瘤)致反复消化道出血1例并文献复习

doi:10.3877/cma.j.issn.2095-7157.2024.03.008

目的

十二指肠Brunner腺错构瘤(Brunner′s gland hamartoma, BGH)是较为罕见的疾病，术前误诊率高。本文报告1例BGH伴反复消化道出血的诊治过程，并结合既往文献对本病特点进行总结，以期为临床工作提供借鉴。

方法

回顾性分析火箭军特色医学中心消化内科收治的1例BGH患者的临床资料和近10年文献报道个案共81例，并进行总结。

结果

本例患者因反复黑便发现十二指肠肿物，于我中心行内镜切除十二指肠4.5 cm×3 cm×1.8 cm肿物，病理诊断为错构瘤性息肉；文献报道病例主要表现为腹痛、黑便、恶心呕吐、贫血，89.19%肿物大小超过2 cm，选择外科手术、内镜切除和保守治疗分别占53.09%、41.98%、3.70%。

结论

BGH容易误诊，在十二指肠黏膜下肿物或消化道出血鉴别诊断中应加以考虑。

关键词: 十二指肠黏膜下肿物, 错构瘤, 消化道出血

Objective

Brunner′s gland hamartoma of duodenum is a rare disease, with a high misdiagnosis rate before operation. This paper reports the diagnosis and treatment of a case of BGH with recurrent gastrointestinal bleeding, and summarizes the characteristics of this disease in combination with previous literature in order to provide reference for clinical work.

Methods

The clinical data of a patient with BGH admitted to the Department of Gastroenterology, PLA Rocket Forces Characteristic Medical Center were analyzed and 81 cases reported in recent 10 years were summarized.

Results

The patient in this center underwent endoscopic resection of a 4.5 cm×3 cm×1.8 cm duodenal tumor due to repeated black stool, and the pathological diagnosis was hamartomatous polyp. The cases reported in the literature mainly showed abdominal pain, melena, nausea and vomiting, and anemia. 89.19% of the tumors were over 2 cm in size, and the percentage of chose of surgery, endoscopic resection and conservative treatment was 53.09%, 41.98% and 3.70% respectively.

Conclusion

BGH is easy to be misdiagnosed and should be considered in the differential diagnosis of duodenal submucosal tumor or gastrointestinal bleeding.

Key words: Submucosal tumor of duodenum, Hamartoma, Gastrointestinal bleeding

图1 患者术前腹部CT、胃镜、超声内镜检查及术后标本注：A：上腹部CT检查：十二指肠球部及降部见不规则软组织团块影，较大层面大小约2.1 cm×2.3 cm，其内见条状低密度影，增强后病变呈明显强化；B：胃镜检查：十二指肠球降移行部见直径约2 cm长柱形肿物，表面可见凹陷；C：超声内镜检查示：肿物位于黏膜下层，内部回声中低混杂呈蜂窝样，外部边界清晰，截面大小约2.5 cm×1.5 cm，固有肌层完整；D：完整切除的肿物

表1 部分文献报道病例

作者	发表年份(年)	性别	年龄(岁)	临床症状	初诊疾病
Kostalas等^[9]	2016	女	52	消瘦	胆道梗阻
Huo等^[11]	2016	女	58	腹痛、恶心呕吐	胃肠道间质瘤
Ramay等^[21]	2018	女	84	贫血	十二指肠息肉
Gupta等^[7]	2019	男	43	梗阻、腹痛	胰腺炎、幽门梗阻
秦榕等^[19]	2019	男	19	黑便	十二指肠肿物
		男	54	腹痛	十二指肠肿物
		女	60	恶心呕吐	十二指肠肿物
Bakir等^[1]	2020	男	57	呕血、呕吐、消瘦	十二指肠息肉、幽门梗阻
Dhali等^[8]	2021	女	44	黑便、呕血、腹痛、呕吐	十二指肠息肉
徐家军等^[16]	2022	男	75	消瘦、乏力	十二指肠脂肪瘤
吴叶凡等^[22]	2024	女	56	腹痛	十二指肠肿物、肝内外胆管、胰管轻度扩张
Duan等^[13]	2024	女	31	黑便、乏力	十二指肠黏膜下隆起

表1 部分文献报道病例

作者	发表年份(年)	性别	年龄(岁)	临床症状	初诊疾病
Kostalas等^[9]	2016	女	52	消瘦	胆道梗阻
Huo等^[11]	2016	女	58	腹痛、恶心呕吐	胃肠道间质瘤
Ramay等^[21]	2018	女	84	贫血	十二指肠息肉
Gupta等^[7]	2019	男	43	梗阻、腹痛	胰腺炎、幽门梗阻
秦榕等^[19]	2019	男	19	黑便	十二指肠肿物
		男	54	腹痛	十二指肠肿物
		女	60	恶心呕吐	十二指肠肿物
Bakir等^[1]	2020	男	57	呕血、呕吐、消瘦	十二指肠息肉、幽门梗阻
Dhali等^[8]	2021	女	44	黑便、呕血、腹痛、呕吐	十二指肠息肉
徐家军等^[16]	2022	男	75	消瘦、乏力	十二指肠脂肪瘤
吴叶凡等^[22]	2024	女	56	腹痛	十二指肠肿物、肝内外胆管、胰管轻度扩张
Duan等^[13]	2024	女	31	黑便、乏力	十二指肠黏膜下隆起

图2 病理诊断(HE染色×40)注：A：息肉表层被覆十二直肠黏膜腺上皮，黏膜下固有十二指肠腺增生；B：息肉主体十二指肠腺结节性增生，周围平滑肌纤维分隔；C：息肉内不规则囊性扩张的腺体；D：黏膜下血管不规则增生。基于以上病理特征，诊断为Brunner腺错构瘤

[1]	Bakir MA，AlYousef MY，Alsohaibani FI，et al.Brunner′s glands hamartoma with pylorus obstruction：a case report and review of literature[J].J Surg Case Rep，2020，2020(8)：1-4.
[2]	Abbass R，Al-Kawas FH.Brunner gland hamartoma[J].Gastroenterol Hepatol (NY)，2008，4(7)：473-475.
[3]	Botsford TW，Crowe P，Crocker DW.Tumors of the small intestine.A review of experience with 115 cases including a report of a rare case of malignant hemangio-endothelioma[J].Am J Surg，1962，103(3)：358-365.
[4]	Krause WJ.Brunner′s glands：a structural，histochemical and pathological profile[J].Prog Histochem Cytochem，2000，35(4)：259-367.
[5]	Gao Y，Zhu J，Zheng W．Brunner′s gland adenoma of duodenum: a case report and literature review[J].World J Gastroenterol，2004，10(17): 2616-2617.
[6]	Destek S，Gul VO，Maikel PP，et al.Brunner′s Gland Hyperplasias and Hamartomas in Association with Helicobacter pylori[J].Canadian J Gastroenterol & Hepatol，2019，2019：6340565-6340566.
[7]	Gupta A，Rajput D，Kumar U，et al.Brunner′s gland hamartoma presenting as gastric outlet obstruction: unusual presentation and review of literature[J].Tropical Doctor，2020，50(1)：68-70.
[8]	Dhali A，Ray S，Mandal TS，et al.Surgical Outcome of Brunner′s Gland Hamartoma：A Single-Centre Experience[J].Surg J (NY)，2022，8(1): e14-e18.
[9]	Kostalas M，Jackson P，Karanjia N．Brunner′s gland hamartoma：a cause of the double-duct sign[J].Ann R Coll Surg Engl，2016，98(6)：e92- e93.
[10]	Mayoral W，Salcedo JA，Montgomery E，et al.Biliary obstruction and pancreatitis caused by Brunner′s gland hyperplasia of the ampulla of Vater：a case report and review of the literature[J].Endoscopy，2000, 32(12)：998-1001.
[11]	Huo X，Wei J，Liu X，et al.Brunner′s gland cyst in combination with gastrointestinal stromal tumor：A case report[J].Oncol Lett，2016，11(5): 3409-3412.
[12]	Levine JA，Burgart LJ，Batts KP，et al.Brunner′s gland hamartomas: clinical presentation and pathological features of 27 cases[J].Am J Gastroenterol，1995，90(2)：290-294.
[13]	Duan J，Wang X，Xu C，et al.The Brunner adenoma of the duodenum with positive fecal occult blood and anemia：A case report[J].Medicine (Baltimore)，2024，103(1)：e36737.
[14]	Matsushita M，Hajiro K，Takakuwa H，et al.Characteristic EUS appearance of Brunner′s gland hamartoma[J].Gastrointest Endosc，1999, 49(5)：670-672.
[15]	Jung H，Lee SM，Kim YC，et al.A pictorial review on clinicopathologic and radiologic features of duodenal gastrointestinal stromal tumors[J]. Diagn Interv Radiol，2020，26(4)：277-283.
[16]	徐家军，张晓金，袁娜，等．十二指肠Brunner腺错构瘤CT一例[J]. 影像诊断与介入放射学，2022，31(5)：392-394.
[17]	Patel ND，Levy AD，Mehrotra AK，et al.Brunner′s gland hyperplasia and hamartoma: imaging features with clinicopathologic correlation[J]. Am J Roentgenol，2006，187(3)：715-722.
[18]	Gaspar JP，Stelow EB，Wang AY.Approach to the endoscopic resection of duodenal lesions[J].World J Gastroenterol，2016，22(2)：600- 617.
[19]	秦榕，孙桂芳，高建鹏，等．胃镜下摘除十二指肠Brunner腺错构瘤(附3例报告)[J].中国内镜杂志，2019，25(2)：69-72.
[20]	Lee KJ，Park B，Kim HM.Endoscopic Ultrasonography Findings for Brunner′s Gland Hamartoma in the Duodenum[J].Clin Endosc，2022, 55(2)：305-309.
[21]	Ramay FH，Papadimitriou JC，Darwin PE.Brunner′s Gland Adenoma with High-Grade Dysplasia[J].ACG Case Rep J，2018，5：e81.
[22]	吴叶凡，张皓．十二指肠Brunner腺腺瘤伴高度不典型增生一例[J].临床外科杂志，2024，32(4)：390-391.

[1]	席芬, 张培培, 孝梦甦, 刘真真, 张一休, 张璟, 朱庆莉, 孟华. 乳腺错构瘤的临床与超声影像学特征分析[J]. 中华医学超声杂志（电子版）, 2024, 21(05): 505-510.
[2]	吴方园, 孙霞, 林昌锋, 张震生. HBV相关肝硬化合并急性上消化道出血的危险因素分析[J]. 中华普外科手术学杂志(电子版), 2024, 18(01): 45-47.
[3]	刘熙, 李琦. 两次误诊的支气管内型错构瘤一例[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2022, 15(01): 132-134.
[4]	刘云云, 王军, 樊晓彤, 王逸鹤, 周天, 单永治. 立体定向脑电图引导下射频热凝治疗儿童下丘脑错构瘤的疗效分析[J]. 中华神经创伤外科电子杂志, 2024, 10(03): 158-163.
[5]	黄利军, 熊志勇, 李丹凤. 开发和验证预测脑肿瘤术后消化道出血的列线图：单中心研究[J]. 中华脑科疾病与康复杂志(电子版), 2023, 13(06): 321-326.
[6]	马燕芳, 高修银, 李平静, 李雷. 甘油三酯葡萄糖乘积指数与消化性溃疡出血的相关性分析[J]. 中华消化病与影像杂志(电子版), 2024, 14(02): 128-131.
[7]	姜里蛟, 张峰, 周玉萍. 多学科诊疗模式救治老年急性非静脉曲张性上消化道大出血患者的临床观察[J]. 中华消化病与影像杂志(电子版), 2023, 13(06): 520-524.
[8]	郭亮亮, 邱珊珊, 钟萍, 赵心恺. 血小板-白蛋白-胆红素评分对肝硬化上消化道出血的诊断价值[J]. 中华消化病与影像杂志(电子版), 2023, 13(04): 216-219.
[9]	周嫏嬛, 龚伟玲, 孙孚春, 宋颂. 生长抑素联合乌司他丁治疗消化道出血的Meta分析[J]. 中华消化病与影像杂志(电子版), 2023, 13(01): 26-32.
[10]	张修礼, 郭敬翰. 强化消化内镜医师对Cameron病变的认识[J]. 中华消化病与影像杂志(电子版), 2022, 12(05): 257-259.
[11]	贾春娟, 房贤村, 刘云霞, 吴华清. 自拟中药方剂(血安胃康)联合西药治疗上消化道出血的临床研究[J]. 中华消化病与影像杂志(电子版), 2022, 12(01): 26-29.
[12]	刘操林, 谢卡飞, 吴思平. 脾错构瘤动脉栓塞治疗一例及文献复习[J]. 中华介入放射学电子杂志, 2023, 11(02): 188-192.
[13]	翟亚奇, 刘震宇, 刘圣圳, 冯建聪, 高飞, 宁波, 冯秀雪, 李惠凯, 李明阳, 令狐恩强. 急性上消化道出血活体猪模型在超级微创内镜下急诊止血培训中的应用[J]. 中华胃肠内镜电子杂志, 2024, 11(02): 127-131.
[14]	陈德鑫, 翟亚奇, 李明阳. 胃窦血管扩张症的治疗进展[J]. 中华胃肠内镜电子杂志, 2022, 09(03): 138-144.
[15]	陈亮, 姚烽. 肺错构瘤的诊治现状[J]. 中华胸部外科电子杂志, 2022, 09(03): 140-143.

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Recurrent gastrointestinal bleeding caused by Brunner′s adenohamartoma of duodenum: a case report and literature review

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